Comprehensive Constitutional Genetic and Epigenetic Characterization of Lynch-Like Individuals.

Lynch syndrome Lynch-like syndrome cancer genes panel epimutation methylation mismatch repair next generation sequencing variant of unknown significance

Journal

Cancers
ISSN: 2072-6694
Titre abrégé: Cancers (Basel)
Pays: Switzerland
ID NLM: 101526829

Informations de publication

Date de publication:
05 Jul 2020
Historique:
received: 04 05 2020
revised: 27 06 2020
accepted: 02 07 2020
entrez: 9 7 2020
pubmed: 9 7 2020
medline: 9 7 2020
Statut: epublish

Résumé

The causal mechanism for cancer predisposition in Lynch-like syndrome (LLS) remains unknown. Our aim was to elucidate the constitutional basis of mismatch repair (MMR) deficiency in LLS patients throughout a comprehensive (epi)genetic analysis. One hundred and fifteen LLS patients harboring MMR-deficient tumors and no germline MMR mutations were included. Mutational analysis of 26 colorectal cancer (CRC)-associated genes was performed. Pathogenicity of MMR variants was assessed by splicing and multifactorial likelihood analyses. Genome-wide methylome analysis was performed by the Infinium Human Methylation 450K Bead Chip. The multigene panel analysis revealed the presence of two MMR gene truncating mutations not previously found. Of a total of 15 additional MMR variants identified, five -present in 6 unrelated individuals- were reclassified as pathogenic. In addition, 13 predicted deleterious variants in other CRC-predisposing genes were found in 12 probands. Methylome analysis detected one constitutional

Identifiants

pubmed: 32635641
pii: cancers12071799
doi: 10.3390/cancers12071799
pmc: PMC7408773
pii:
doi:

Types de publication

Journal Article

Langues

eng

Subventions

Organisme : Ministerio de Economía y Competitividad
ID : SAF2012-33636, SAF2015-68016-R and SAF2016-80888-R
Organisme : RTICC Network
ID : RD12/0036/0031 and RD12/0036/0008
Organisme : the Spanish Association Against Cancer (AECC)
ID : 080253
Organisme : Government of Catalonia
ID : 2014SGR338, 2017SGR1282 and PERIS SLT002/16/0037
Organisme : Fundación Mutua Madrileña
ID : AP114252013
Organisme : Catalonian Health Department
ID : SLT002/16/00409
Organisme : FEDER funds -a way to build Europe- (cofunding)
ID : SAF2012-33636, SAF2015-68016-R and SAF2016-80888-R

Références

Cell. 2007 Jun 1;129(5):879-90
pubmed: 17540169
Hum Mutat. 2012 Nov;33(11):1576-88
pubmed: 22736432
Carcinogenesis. 2016 Jan;37(1):10-17
pubmed: 26498247
Fam Cancer. 2020 Apr;19(2):161-167
pubmed: 32002723
Fam Cancer. 2017 Oct;16(4):491-500
pubmed: 28528517
Hum Mol Genet. 2012 Nov 1;21(21):4669-79
pubmed: 22843497
Gut. 2015 Jan;64(1):101-10
pubmed: 24615377
Gastroenterology. 2019 May;156(6):1919-1920
pubmed: 30639725
Eur J Hum Genet. 2006 May;14(5):561-6
pubmed: 16418736
Arch Toxicol. 2015 Jun;89(6):899-921
pubmed: 25701956
J Med Genet. 2020 Jan;57(1):62-69
pubmed: 31391288
Eur J Hum Genet. 2015 Aug;23(8):1080-4
pubmed: 25370038
Nat Rev Cancer. 2015 Mar;15(3):181-94
pubmed: 25673086
JAMA. 2010 Dec 22;304(24):2724-31
pubmed: 21177507
Fam Cancer. 2019 Apr;18(2):203-209
pubmed: 30604180
Eur J Hum Genet. 2014 Nov;22(11):1334-7
pubmed: 24518836
Cancer Genet. 2015 Dec;208(12):621-4
pubmed: 26806154
Br J Cancer. 2018 Oct;119(8):978-987
pubmed: 30283143
Gastroenterology. 2014 Mar;146(3):643-646.e8
pubmed: 24333619
Eur J Hum Genet. 2016 Jul;24(7):1089-92
pubmed: 26648449
Am J Hum Genet. 2016 Aug 4;99(2):337-51
pubmed: 27476653
Gastroenterology. 2015 Sep;149(3):563-6
pubmed: 26052075
Mol Genet Genomic Med. 2019 Aug;7(8):e850
pubmed: 31297992
Genome Res. 2012 Feb;22(2):271-82
pubmed: 21659424
J Med Genet. 2011 Aug;48(8):513-9
pubmed: 21712435
Eur J Hum Genet. 2012 Dec;20(12):1256-64
pubmed: 22763379
Gastroenterology. 2013 May;144(5):926-932.e1; quiz e13-4
pubmed: 23354017
Nature. 2000 Oct 12;407(6805):703-10
pubmed: 11048710
J Pathol. 2014 Dec;234(4):548-59
pubmed: 25111426
Science. 2016 Feb 19;351(6275):846-9
pubmed: 26797144
Nature. 2020 Feb;578(7793):94-101
pubmed: 32025018
Cancer Lett. 2016 Jan 28;370(2):302-12
pubmed: 26546047
J Cancer Res Clin Oncol. 2010 Jan;136(1):123-34
pubmed: 19669161
Nat Rev Cancer. 2015 Oct;15(10):625-34
pubmed: 26383139
Clin Cancer Res. 2009 Feb 1;15(3):762-9
pubmed: 19188145
Gastroenterology. 2017 Jan;152(1):75-77.e4
pubmed: 27713038
Fam Cancer. 2013 Mar;12(1):27-33
pubmed: 22987205
Genes Chromosomes Cancer. 2002 Sep;35(1):49-57
pubmed: 12203789
Eur J Cancer. 2014 Sep;50(13):2241-50
pubmed: 24953332
J Mol Diagn. 2017 Nov;19(6):809-816
pubmed: 28822785
Int J Cancer. 2017 Oct 1;141(7):1365-1380
pubmed: 28577310
Hum Mutat. 2013 Jan;34(1):200-9
pubmed: 22949379
Nat Genet. 2014 Feb;46(2):107-115
pubmed: 24362816
Nature. 2012 Jul 18;487(7407):330-7
pubmed: 22810696
Hum Genet. 1999 Jul-Aug;105(1-2):79-85
pubmed: 10480359
J Clin Oncol. 2003 Mar 15;21(6):1174-9
pubmed: 12637487
Hum Pathol. 2018 Aug;78:125-130
pubmed: 29723603
Gut. 2015 Feb;64(2):355-6
pubmed: 24691292
Int J Mol Sci. 2018 Apr 12;19(4):
pubmed: 29649096
Am J Med Genet A. 2008 May 15;146A(10):1314-9
pubmed: 18409202
Genome Biol. 2016 Feb 22;17:31
pubmed: 26899170
Int J Cancer. 2011 Oct 1;129(7):1643-50
pubmed: 21128252
Cancer Res. 2003 Jan 1;63(1):154-8
pubmed: 12517792
Genet Med. 2018 Nov;20(11):1324-1327
pubmed: 29493579
Gut. 2020 Mar;69(3):411-444
pubmed: 31780574
Gastroenterology. 2013 Sep;145(3):544-7
pubmed: 23747338
Oncogene. 2006 Feb 23;25(8):1125-42
pubmed: 16314846
Gastroenterology. 2014 Dec;147(6):1308-1316.e1
pubmed: 25194673
Appl Clin Genet. 2014 Oct 06;7:183-93
pubmed: 25328415
Nat Genet. 2009 Jan;41(1):112-7
pubmed: 19098912

Auteurs

Estela Dámaso (E)

Hereditary Cancer Program, Catalan Institute of Oncology, Insititut d'Investigació Biomèdica de Bellvitge (IDIBELL), ONCOBELL Program. Avinguda de la Gran Via de l'Hospitalet 199-203, 08908 L'Hospitalet de Llobregat, Barcelona, Spain.

Maribel González-Acosta (M)

Hereditary Cancer Program, Catalan Institute of Oncology, Insititut d'Investigació Biomèdica de Bellvitge (IDIBELL), ONCOBELL Program. Avinguda de la Gran Via de l'Hospitalet 199-203, 08908 L'Hospitalet de Llobregat, Barcelona, Spain.
Centro de Investigación Biomédica en Red de Cáncer (CIBERONC), 28029 Madrid, Spain.

Gardenia Vargas-Parra (G)

Hereditary Cancer Program, Catalan Institute of Oncology, Insititut d'Investigació Biomèdica de Bellvitge (IDIBELL), ONCOBELL Program. Avinguda de la Gran Via de l'Hospitalet 199-203, 08908 L'Hospitalet de Llobregat, Barcelona, Spain.
Centro de Investigación Biomédica en Red de Cáncer (CIBERONC), 28029 Madrid, Spain.

Matilde Navarro (M)

Hereditary Cancer Program, Catalan Institute of Oncology, Insititut d'Investigació Biomèdica de Bellvitge (IDIBELL), ONCOBELL Program. Avinguda de la Gran Via de l'Hospitalet 199-203, 08908 L'Hospitalet de Llobregat, Barcelona, Spain.
Centro de Investigación Biomédica en Red de Cáncer (CIBERONC), 28029 Madrid, Spain.

Judith Balmaña (J)

High Risk and Cancer Prevention Group, Vall d'Hebron Institute of Oncology (VHIO). Carrer de Natzaret 115-117, 08035 Barcelona, Spain.

Teresa Ramon Y Cajal (T)

Medical Oncology Department, Hospital de Santa Creu i Sant Pau. Carrer de Sant Quintí 89, 08041 Barcelona, Spain.

Noemí Tuset (N)

Genetic Counseling Unit, Hospital Arnau de Vilanova. Avinguda Alcalde Rovira Roure 80, 25198 Lleida, Spain.

Bryony A Thompson (BA)

Faculty of Medicine, Dentistry and Health Sciences, University of Melbourne. Building 181 Grattan St, VIC 3010 Melbourne, Australia.

Fátima Marín (F)

Hereditary Cancer Program, Catalan Institute of Oncology, Insititut d'Investigació Biomèdica de Bellvitge (IDIBELL), ONCOBELL Program. Avinguda de la Gran Via de l'Hospitalet 199-203, 08908 L'Hospitalet de Llobregat, Barcelona, Spain.
Centro de Investigación Biomédica en Red de Cáncer (CIBERONC), 28029 Madrid, Spain.

Anna Fernández (A)

Hereditary Cancer Program, Catalan Institute of Oncology, Insititut d'Investigació Biomèdica de Bellvitge (IDIBELL), ONCOBELL Program. Avinguda de la Gran Via de l'Hospitalet 199-203, 08908 L'Hospitalet de Llobregat, Barcelona, Spain.

Carolina Gómez (C)

Hereditary Cancer Program, Catalan Institute of Oncology, Insititut d'Investigació Biomèdica de Bellvitge (IDIBELL), ONCOBELL Program. Avinguda de la Gran Via de l'Hospitalet 199-203, 08908 L'Hospitalet de Llobregat, Barcelona, Spain.

Àngela Velasco (À)

Centro de Investigación Biomédica en Red de Cáncer (CIBERONC), 28029 Madrid, Spain.
Hereditary Cancer Program, Catalan Institute of Oncology, Institut d'Investigació Biomèdica de Girona (IDIBGI). Carrer del Dr. Castany s/n, 17190 Salt, Girona, Spain.

Ares Solanes (A)

Hereditary Cancer Program, Catalan Institute of Oncology, Insititut d'Investigació Biomèdica de Bellvitge (IDIBELL), ONCOBELL Program. Avinguda de la Gran Via de l'Hospitalet 199-203, 08908 L'Hospitalet de Llobregat, Barcelona, Spain.

Sílvia Iglesias (S)

Hereditary Cancer Program, Catalan Institute of Oncology, Insititut d'Investigació Biomèdica de Bellvitge (IDIBELL), ONCOBELL Program. Avinguda de la Gran Via de l'Hospitalet 199-203, 08908 L'Hospitalet de Llobregat, Barcelona, Spain.
Centro de Investigación Biomédica en Red de Cáncer (CIBERONC), 28029 Madrid, Spain.

Gisela Urgel (G)

Genetic Counseling Unit, Hospital Arnau de Vilanova. Avinguda Alcalde Rovira Roure 80, 25198 Lleida, Spain.

Consol López (C)

Medical Oncology Department, Hospital de Santa Creu i Sant Pau. Carrer de Sant Quintí 89, 08041 Barcelona, Spain.

Jesús Del Valle (J)

Hereditary Cancer Program, Catalan Institute of Oncology, Insititut d'Investigació Biomèdica de Bellvitge (IDIBELL), ONCOBELL Program. Avinguda de la Gran Via de l'Hospitalet 199-203, 08908 L'Hospitalet de Llobregat, Barcelona, Spain.
Centro de Investigación Biomédica en Red de Cáncer (CIBERONC), 28029 Madrid, Spain.

Olga Campos (O)

Hereditary Cancer Program, Catalan Institute of Oncology, Insititut d'Investigació Biomèdica de Bellvitge (IDIBELL), ONCOBELL Program. Avinguda de la Gran Via de l'Hospitalet 199-203, 08908 L'Hospitalet de Llobregat, Barcelona, Spain.

Maria Santacana (M)

Pathology Department, Hospital Arnau de Vilanova, Institut de Recerca Biomèdica de Lleida (IRB Lleida). Avinguda Alcalde Rovira Roure 80, 25198 Lleida, Spain.

Xavier Matias-Guiu (X)

Centro de Investigación Biomédica en Red de Cáncer (CIBERONC), 28029 Madrid, Spain.
Pathology Department, Hospital Arnau de Vilanova, Institut de Recerca Biomèdica de Lleida (IRB Lleida). Avinguda Alcalde Rovira Roure 80, 25198 Lleida, Spain.
Pathology Department, Bellvitge University Hospital, Insititut d'Investigació Biomèdica de Bellvitge (IDIBELL). Carrer de la Feixa Llarga s/n, 08907 L'Hospitalet de Llobregat, Barcelona, Spain.

Conxi Lázaro (C)

Hereditary Cancer Program, Catalan Institute of Oncology, Insititut d'Investigació Biomèdica de Bellvitge (IDIBELL), ONCOBELL Program. Avinguda de la Gran Via de l'Hospitalet 199-203, 08908 L'Hospitalet de Llobregat, Barcelona, Spain.
Centro de Investigación Biomédica en Red de Cáncer (CIBERONC), 28029 Madrid, Spain.

Laura Valle (L)

Hereditary Cancer Program, Catalan Institute of Oncology, Insititut d'Investigació Biomèdica de Bellvitge (IDIBELL), ONCOBELL Program. Avinguda de la Gran Via de l'Hospitalet 199-203, 08908 L'Hospitalet de Llobregat, Barcelona, Spain.
Centro de Investigación Biomédica en Red de Cáncer (CIBERONC), 28029 Madrid, Spain.

Joan Brunet (J)

Hereditary Cancer Program, Catalan Institute of Oncology, Insititut d'Investigació Biomèdica de Bellvitge (IDIBELL), ONCOBELL Program. Avinguda de la Gran Via de l'Hospitalet 199-203, 08908 L'Hospitalet de Llobregat, Barcelona, Spain.
Centro de Investigación Biomédica en Red de Cáncer (CIBERONC), 28029 Madrid, Spain.
Hereditary Cancer Program, Catalan Institute of Oncology, Institut d'Investigació Biomèdica de Girona (IDIBGI). Carrer del Dr. Castany s/n, 17190 Salt, Girona, Spain.
Department of Medical Sciences, School of Medicine, University of Girona. Carrer Emili Grahit 77, 17003 Girona, Spain.

Marta Pineda (M)

Hereditary Cancer Program, Catalan Institute of Oncology, Insititut d'Investigació Biomèdica de Bellvitge (IDIBELL), ONCOBELL Program. Avinguda de la Gran Via de l'Hospitalet 199-203, 08908 L'Hospitalet de Llobregat, Barcelona, Spain.
Centro de Investigación Biomédica en Red de Cáncer (CIBERONC), 28029 Madrid, Spain.

Gabriel Capellá (G)

Hereditary Cancer Program, Catalan Institute of Oncology, Insititut d'Investigació Biomèdica de Bellvitge (IDIBELL), ONCOBELL Program. Avinguda de la Gran Via de l'Hospitalet 199-203, 08908 L'Hospitalet de Llobregat, Barcelona, Spain.
Centro de Investigación Biomédica en Red de Cáncer (CIBERONC), 28029 Madrid, Spain.

Classifications MeSH